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INTRODUÇÃO: O colesteatoma do canal auditivo externo é raro e muitas vezes assintomático apesar da insidiosa destruição óssea que vai causando no canal auditivo externo e estruturas vizinhas. Relatos de doença bilateral são episódicos e de causa idiopática. A keratosis obturans é o principal diagnóstico diferencial. CASO CLÍNICO: Criança, 13 anos, com colesteatoma bilateral do canal auditivo externo, com invasão da mastoide e erosão da cadeia ossicular no ouvido esquerdo. A doente apresentava quadro arrastado de otalgia bilateral, com otorreia esporádica e hipoacusia progressiva à esquerda. Após vários procedimentos cirúrgicos para erradicação da doença, mantém-se em vigilância anual sem recidiva aos 4 anos. CONCLUSÃO: Este caso realça a necessidade do reconhecimento precoce desta entidade pouco frequente, mas que pode cursar com lesões extensas e até irreversíveis. O tratamento cirúrgico é curativo, mas a vigilância regular é mandatória.