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A forty-year-old man underwent an allogeneic BMT from his HLA identical sister. GvHD prophylaxis was done with cyclosporine (CyA), methotrexate and prednisone (PDN). On day +90 extensive GvHD was noted and higher doses of immunosuppressive drugs alternating CyA with PDN were initiated. Patient's follow-up was complicated by intermittent episodes of leukopenia and monthly episodes of sinusitis or pneumonia. One year after BMT, the patient developed hoarseness and nasal voice. No etiologic agent could be identified on a biopsy sample of the vocal chord. Upon tapering the doses of immunosuppressive drugs, the patient had worsening of chronic GvHD and was reintroduced on high doses of cyclosporine alternating with prednisone on day +550. Three months later, GvHD remained out of control and the patient was started on azathioprine. On day +700, hoarseness and nasal voice recurred. Another biopsy of the left vocal chord failed to demonstrate infection. Episodes of sinusitis became more frequent and azathioprine was withheld 3 months after it was started. One month later, the patient had bloody nasal discharge and surgical drainage of maxillary sinuses was performed. Histopathology showed hyphae and cultures grew Scedosporium apiospermum. ltraconazole 800 mg/day was initiated. The patient developed progressive respiratory failure and died 15 days later.Paciente portador de leucemia mielóide crônica, com irmã HLA-compatível foi submetido a transplante alogênico de medula óssea. No dia +90 pós-TMO foi diagnosticado doença do enxerto contra o hospedeiro (DECH) extensa e iniciado protocolo alternado de imunossupressão com altas doses de ciclosporina A e prednisona. O seguimento ambulatorial foi complicado, com granulocitopenia intermitente e quadros frequentes de sinusite e pneumonia. Um ano após o transplante, o paciente apresentou rouquidão e voz anasalada. Foi realizada uma biópsia de corda vocal mas nenhum agente infeccioso pode ser identificado. Na diminuição das doses das drogas imunossupressoras, houve piora da DECH crônica e foi reiniciado esquema de doses altas no dia +550. Três meses após, permanecendo o quadro de DECH fora do controle, foi tentado imunossupressão com azatioprina sem sucesso. Novo episódio de rouquidão foi observado no dia +700, mas nenhum agente pode ser identificado em nova biópsia de corda vocal. Após um mês, o paciente apresentou secreção nasal sanguinolenta e foi realizada uma raspagem cirúrgica dos seios maxilares. Scedosporium apiospermum foi identificado nas culturas iniciando-se itraconazol na dose de 800 mg/dia. O paciente desenvolveu falência respiratória progressiva e foi a óbito em 15 dias.