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Introduction Le lymphome T intestinal associé à une entéropathie (EATL) est une complication rare mais redoutable de la maladie cœliaque. Le risque relatif de sa survenue pour les patients non adhérents au régime sans gluten est multiplié par 28. Son diagnostic est souvent difficile et peut précéder ou succéder celui de la maladie cœliaque. Le pronostic est sombre avec une survie ne dépassant pas 20 % à 5 ans. Nous rapportons un cas d’EATL révélant une maladie cœliaque. Observation Une patiente âgée de 45 ans sans antécédent pathologique particulier a consulté pour des épigastralgies associées à des vomissements de type alimentaire évoluant depuis un mois avec notion de fièvre, de sueurs nocturnes et un amaigrissement de 5 kg. L’examen clinique a objectivé une fièvre chiffrée à 38,5 °C, un abdomen sensible dans sa totalité, avec absence de viscéromégalie et d’adénopathies périphériques. À la biologie, on a noté un syndrome inflammatoire biologique avec une anémie ferriprivé à 9 g/dL. Le bilan infectieux et tuberculeux étaient négatifs La patiente a été explorée par une fibroscopie œsogastroduodénale objectivant un aspect crénelé des plis duodénaux. L’examen anatomopathologique des biopsies a montré une atrophie villositaire totale avec une hyper lymphocytose intra-épithéliale. Le scanner abdominal a révélé la présence d’adénopathies mésentériques centimétriques. Devant ce tableau une complication maligne a été suspectée et on a complété par une Jéjunoscopie montrant de multiples ulcérations de 5 à 15 mm de diamètre avec présence d’une sténose infranchissable. Les biopsies réalisées à ce niveau ont été en faveur d’un lymphome T CD 56 (-) type I sur entéropathie. L’iléo-coloscopie était normale. La patiente a été proposée pour traitement chirurgicale. L’exploration peropératoire a retrouvé plusieurs sténoses étendues sur 1,5 m de l’intestin grêle avec de multiples adénopathies centimétriques au niveau du méso-grêle. La patiente a eu une résection de 1,5 m du grêle. Elle a été mise sous régime sans gluten et a eu 6 cures de chimiothérapie. L’évolution était défavorable avec décès de la patiente au bout d’1 an de suivi. Conclusion Le lymphome T intestinal reste une complication redoutable de la maladie cœliaque dont le pronostic reste péjoratif malgré le progrès thérapeutique dans ce domaine. [ABSTRACT FROM AUTHOR]