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Résumé Introduction Le rituximab est un anticorps monoclonal anti-CD20 souvent bien toléré. Pourtant, un syndrome immuno-allergique sévère mais rare associant fièvre, frissons et thrombopénie peut apparaître peu après la perfusion de rituximab. Observation Nous rapportons le cas d’une thrombopénie aiguë sévère induite au rituximab d’évolution favorable chez un patient ayant une leucémie lymphoïde chronique et discutons les mécanismes sous-jacents possibles. Conclusion Malgré la potentielle sévérité initiale de la thrombopénie induite au rituximab dans la leucémie lymphoïde chronique, la chimiothérapie ne devrait pas être interrompue, la tolérance peut s’améliorer avec le contrôle de la maladie hématologique. Introduction Rituximab is a chimeric anti-CD20 monoclonal antibody generally well tolerated. However, a severe but rare rituximab-related immune-toxic syndrome, associating fever, chills and thrombocytopenia can occur shortly after the infusion. Case report We report a case of severe acute rituximab-induced thrombocytopenia with favorable outcome in a patient with chronic lymphocytic leukemia and discuss the possible underlying mechanisms. Conclusion Despite the potential initial severity of rituximab-induced thrombocytopenia in CLL, chemotherapy should not be discontinued; tolerance might increase as the hematologic disorder is controlled. [ABSTRACT FROM AUTHOR]