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Resume Introduction L’hypokeratose palmaire ou plantaire circonscrite est une entite nouvelle, caracterisee en 2002. Il s’agit d’une lesion arrondie resultant d’une diminution majeure d’epaisseur de la couche cornee, d’evolution chronique et posant un probleme de diagnostic differentiel avec la maladie de Bowen ou la porokeratose. Nous presentons deux cas de cette affection, l’un plantaire et l’autre dans une localisation inedite au dos d’un doigt, accompagnes d’une etude microscopique et immunohistochimique. Observations Cas 1 . Un homme de 65 ans presentait une lesion erythemateuse arrondie de 1,5 cm de diametre sur le bord interne du pied gauche, entouree d’un bourrelet keratosique. Cette lesion avait deja ete biopsiee 15 ans auparavant et interpretee alors comme une keratolyse ponctuee ; elle etait restee inchangee depuis. La relecture montrait en fait une diminution brusque d’epaisseur de la couche cornee, avec au centre une acanthose moderee et une dilatation des vaisseaux papillaires. Un immunomarquage des papillomavirus humains (PVH) etait negatif. Cas 2 . Une femme de 75 ans avait une lesion chronique arrondie du dos de l’index droit, inchangee depuis plusieurs mois. Apres une premiere biopsie montrant des cellules claires, elle etait traitee sans succes par cryotherapie, 5-fluoro-uracile et imiquimod. Une deuxieme biopsie montrait une brusque diminution d’epaisseur de la couche cornee, surmontant un epiderme acanthosique contenant des cellules claires. Le marquage PVH etait negatif et le taux de proliferation des cellules basales plutot inferieur a la peau saine, apres immunomarquage utilisant l’anticorps Ki67. Discussion Notre premier cas constitue un exemple caracteristique de l’hypokeratose circonscrite : longue duree d’evolution, semeiologie typique, anomalie tres limitee de la couche cornee. Au contraire, le cas n o 2 illustre une forme originale, non palmaire ni plantaire, plaidant en faveur de l’appellation, plus exacte d’hypokeratose acrale circonscrite. Nous n’avons trouve aucun argument en faveur d’une cause virale ou d’une proliferation anormale des keratinocytes. Comme souvent dans les cas publies, les traitements locaux se sont reveles inefficaces. La chronicite de cette hypokeratose, avec evolution de plusieurs dizaines d’annee, demontre sa benignite, la physiopathologie de cette anomalie epidermique restant toutefois mysterieuse.