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BackgroundCentralising specialist cancer surgical services is an example of major system change. High-volume centres are recommended to improve specialist cancer surgery care and outcomes.ObjectiveOur aim was to use a mixed-methods approach to evaluate the centralisation of specialist surgery for prostate, bladder, renal and oesophago-gastric cancers in two areas of England [i.e. London Cancer (London, UK), which covers north-central London, north-east London and west Essex, and Greater Manchester Cancer (Manchester, UK), which covers Greater Manchester].DesignStakeholder preferences for centralising specialist cancer surgery were analysed using a discrete choice experiment, surveying cancer patients (n = 206), health-care professionals (n = 111) and the general public (n = 127). Quantitative analysis of impact on care, outcomes and cost-effectiveness used a controlled before-and-after design. Qualitative analysis of implementation and outcomes of change used a multisite case study design, analysing documents (n = 873), interviews (n = 212) and non-participant observations (n = 182). To understand how lessons apply in other contexts, we conducted an online workshop with stakeholders from a range of settings. A theory-based framework was used to synthesise these approaches.ResultsStakeholder preferences – patients, health-care professionals and the public had similar preferences, prioritising reduced risk of complications and death, and better access to specialist teams. Travel time was considered least important. Quantitative analysis (impact of change) – only London Cancer’s centralisations happened soon enough for analysis. These changes were associated with fewer surgeons doing more operations and reduced length of stay [prostate –0.44 (95% confidence interval –0.55 to –0.34) days; bladder –0.563 (95% confidence interval –4.30 to –0.83) days; renal –1.20 (95% confidence interval –1.57 to –0.82) days]. The centralisation meant that renal patients had an increased probability of receiving non-invasive surgery (0.05, 95% confidence interval 0.02 to 0.08). We found no evidence of impact on mortality or re-admissions, possibly because risk was already low pre-centralisation. London Cancer’s prostate, oesophago-gastric and bladder centralisations had medium probabilities (79%, 62% and 49%, respectively) of being cost-effective, and centralising renal services was not cost-effective (12% probability), at the £30,000/quality-adjusted life-year threshold. Qualitative analysis, implementation and outcomes – London Cancer’s provider-led network overcame local resistance by distributing leadership throughout the system. Important facilitators included consistent clinical leadership and transparent governance processes. Greater Manchester Cancer’s change leaders learned from history to deliver the oesophago-gastric centralisation. Greater Manchester Cancer’s urology centralisations were not implemented because of local concerns about the service model and local clinician disengagement. London Cancer’s network continued to develop post implementation. Consistent clinical leadership helped to build shared priorities and collaboration. Information technology difficulties had implications for interorganisational communication and how reliably data follow the patient. London Cancer’s bidding processes and hierarchical service model meant that staff reported feelings of loss and a perceived ‘us and them’ culture. Workshop – our findings resonated with workshop attendees, highlighting issues about change leadership, stakeholder collaboration and implications for future change and evaluation.LimitationsThe discrete choice experiment used a convenience sample, limiting generalisability. Greater Manchester Cancer implementation delays meant that we could study the impact of only London Cancer changes. We could not analyse patient experience, quality of life or functional outcomes that were important to patients (e.g. continence).Future researchFuture research may focus on impact of change on care options offered, patient experience, functional outcomes and long-term sustainability. Studying other approaches to achieving high-volume services would be valuable.

Supplementary material. (DOCX 24 kb)

Additional file 1: Table S1. Multilevel regression models on children obesity (Full models) Odds ratios. Table S2. Multilevel regression models on children obesity/overweight (Full models) Odds ratios. Table S3. Multilevel regression models on children BMI (Full models) Coefficients. Table S4. Multilevel regression models on children weight status measured by Cole et al (Odds ratios). HBSC questionnaire.

[ES] Los programas de cribado neonatal son una herramienta fun-damental para la prevención secundaria o detección presintomáti-ca de determinadas afecciones. La implantación de un programa de cribado neonatal requiere necesariamente de una evaluación de su efectividad, seguridad, coste-efectividad, factibilidad e impacto presupuestario. La evaluación económica pretende contribuir a la sostenibilidad y solvencia de los sistemas sanitarios, especialmen-te a la hora de informar sobre la posible financiación, con fondos públicos, de intervenciones sanitarias como el cribado poblacio-nal. Esta financiación debe justificarse en base a pruebas robustas de efectividad, seguridad, coste-efectividad y aceptabilidad. Una de las limitaciones más importantes a la hora de evaluar el coste-efectividad de un programa de cribado neonatal de trastornos he-reditarios o de errores congénitos del metabolismo es la escasez de evidencia científica que limita la solidez y robustez del análisis de evaluación económica. Dada la baja disponibilidad de datos, el uso de la opinión de expertos como fuente de datos es inevitable para completar la información necesaria. Sin embargo, dos proble-mas principales dificultan la síntesis de datos obtenidos de varias fuentes: sesgos y heterogeneidad. Por otro lado, la medición de los años de vida ajustados por calidad (AVAC) en poblaciones pediá-tricas plantea serios desafíos metodológicos en un análisis de eva-luación económica. En España, aunque existe cierta heterogenei-dad en la oferta de programas de cribado neonatal entre CC.AA., se están estableciendo directrices basadas en la mejor evidencia científica disponible para conseguir la homogeneización de políti-cas y programas de cribado neonatal a nivel nacional [EN] Newborn screening programs are a fundamental tool for secondary prevention or pre-symptomatic detection of certain conditions. The implementation of a newborn screening program requires an evaluation of effectiveness, safety, cost-effectiveness, feasibility and budget impact. Economic evaluation aims to contribute to the sustainability and solvency of health systems, especially when it comes to informing about financing health interventions with public funds. This funding must be justified on the basis of robust evidence of effectiveness, safety, cost-effectiveness, and acceptability. One of the most important limitations when evaluating the cost-effectiveness of a newborn screening program for hereditary disorders or congenital errors of metabolism is the scarcity of scientific evidence that limits the robustness of the economic analysis. Given the low availability of data, the use of expert opinion as a data source is unavoidable to complete the information. However, two main problems make it difficult to synthesize data obtained from various sources: biases and heterogeneity. Moreover, the measurement of quality-adjusted life years (QALYs) in pediatric populations poses serious methodological challenges. In Spain, although there is some heterogeneity in the supply of newborn screening programs between regions, guidelines are being established based on the best available scientific evidence to achieve the homogenization of newborn screening policies and programs at national level. Sí

Resumen En el contexto generalizado de recursos limitados para financiar las intervenciones sanitarias disponibles para una población, se requieren criterios explícitos que permitan seleccionar el conjunto de prestaciones que aporten el mayor beneficio en salud posible con los recursos existentes. La evaluación económica de intervenciones sanitarias es una herramienta de análisis que compara los costes y los resultados en salud de programas sanitarios alternativos con el fin de informar sobre su eficiencia. El marco tradicional de la evaluación económica presenta algunas limitaciones para la evaluación específica de intervenciones de salud pública, como son los programas de vacunación, especialmente los destinados a la población pediátrica. Entre ellos se destacan los desafíos que presenta evaluar intervenciones donde los efectos en salud ocurren en el largo plazo, sobre poblaciones diferentes a las que se aplica la intervención, con posibles efectos adversos en población sana, con efectos intangibles considerables, con implicaciones relevantes sobre la desigualdad, y que requieren de la medición de resultados en salud en niños y niñas, así como en sus entornos. Entre las principales vías de avance para que las evaluaciones económicas sean capaces de abordar las problemáticas inherentes a los programas de vacunación en población pediátrica destacamos la posibilidad de emplear medidas de resultados capaces de captar beneficios de bienestar social más allá de las mejoras en salud individuales, así como la aplicación de los métodos que caractericen los efectos dinámicos y los altos niveles de incertidumbre cuando estos sean necesarios. Abstract In the widespread context of limited resources to fund health care interventions available to a population, explicit criteria are required to select the health care package that achieves the maximum population health with existing resources. Economic evaluation of health interventions is an analytical tool that compares the costs and health benefits of alternative health programmes with the aim to inform about their efficiency. The traditional economic evaluation framework has some limitations for the specific evaluation of public health programmes such as vaccine programmes, especially for those targeted to the paediatric population. Among these, we highlight the challenges of evaluating interventions with long-term health effects on different populations to which the intervention is applied, with possible adverse events on healthy individuals, with considerable intangible effects, with relevant implications on inequalities, and that require the quantification of health effects on children as well as their relatives. The main lines of further developments for economic evaluation to address the inherent issues of vaccine programmes for children that we highlight consist in the possibility of using outcomes measures capable of capturing social well-being benefits beyond individual health improvements, as well as the application of methods to characterise dynamic effects and high levels of uncertainty when these are needed.

Resumen En el contexto generalizado de recursos limitados para financiar las intervenciones sanitarias disponibles para una población, se requieren criterios explícitos que permitan seleccionar el conjunto de prestaciones que aporten el mayor beneficio en salud posible con los recursos existentes. La evaluación económica de intervenciones sanitarias es una herramienta de análisis que compara los costes y los resultados en salud de programas sanitarios alternativos con el fin de informar sobre su eficiencia. El marco tradicional de la evaluación económica presenta algunas limitaciones para la evaluación específica de intervenciones de salud pública, como son los programas de vacunación, especialmente los destinados a la población pediátrica. Entre ellos se destacan los desafíos que presenta evaluar intervenciones donde los efectos en salud ocurren en el largo plazo, sobre poblaciones diferentes a las que se aplica la intervención, con posibles efectos adversos en población sana, con efectos intangibles considerables, con implicaciones relevantes sobre la desigualdad, y que requieren de la medición de resultados en salud en niños y niñas, así como en sus entornos. Entre las principales vías de avance para que las evaluaciones económicas sean capaces de abordar las problemáticas inherentes a los programas de vacunación en población pediátrica destacamos la posibilidad de emplear medidas de resultados capaces de captar beneficios de bienestar social más allá de las mejoras en salud individuales, así como la aplicación de los métodos que caractericen los efectos dinámicos y los altos niveles de incertidumbre cuando estos sean necesarios.

Supplementary material. (DOCX 24Â kb)

Unconditional Quantile Regression. BMI and Log (BMI). Sensibility analysis by kernel and bandwidth. (DOCX 306Â kb)